- Орфанные заболевания >
- Болезнь Фабри >
- Лизосомные болезни накопления
- Болезнь Фабри
- Историческая справка
- Генетика болезни Фабри: Наследование
- Молекулярная генетика и синтез α-галактозидазы А
- Мутации в гене GLA
- Гено-фенотипические корреляции
- Синтез альфа-галактозидазы А
- Клинические проявления болезни Фабри
- Периферическая нервная система: Нейропатические боли
- Гипогидроз / гипергидроз
- Центральная нервная система
- Почечная патология
- Сердечные нарушения
- Кожные изменения
- Офтальмологические нарушения
- Нарушения слуха
- Желудочно-кишечные расстройства
- Дыхательные нарушения
- Качество жизни пациентов с БФ
- Другие проявления болезни Фабри
- Клиническая картина болезнь Фабри с поражением одной функциональной системы или органа
- Клинические проявления болезни Фабри: Заключение
- Клинические проявления БФ у женщин и детей
- Клинические проявления БФ у детей
- Клинические проявления БФ у лиц женского пола
- Диагностика болезни Фабри
- Введение
- Дифференциальная диагностика ангиокератом
- Болевой синдром
- Нервная система
- Почечная патология
- Сердечно-сосудистая система
- Офтальмологические нарушения
- Желудочно-кишечный тракт
- Качество жизни
- Биохимическая и генетическая диагностика БФ
- Пренатальная диагностика БФ
- Генетическое консультирование
- Диспансеризация пациентов с БФ
- Диагностика болезни Фабри: Заключение
- Лечение болезни Фабри
- Симптоматическое лечение: Лечение болевого синдрома
- Почечная патология при БФ
- Сердечно-сосудистые нарушения
- Ангиокератомы
- Желудочно-кишечные расстройства
- Фермент-заместительная терапия
- Генотерапия
- Фармакологические шапероны
- Ограничение синтеза субстрата
- Лечение болезни Фабри: Заключение
- Важность гликозилирования при разработке фермент-заместительной терапии
- Перенос α-галактозидазы А
- Гликозилирование
- Гликозилирование α-галактозидазы А
- Заключение
- Клинический эффект ФЗТ
- Периферическая нервная система: Нейронопатические боли
- Гипогидроз / гипергидроз
- Центральная нервная система
- Почечная патология
- Сердечно-сосудистая система
- Кожные проявления
- Орган зрения
- Орган слуха
- Желудочно-кишечный тракт
- Качество жизни
- Клинический эффект ФЗТ: Заключение
- Список литературы
- Болезнь Фабри >
Статьи и публикации
Перенос α-галактозидазы А
α-галактозидаза А, как и другие ферменты лизосом, проникает в эти органеллы через маннозо-6-фосфатные рецепторы (М6ФР), которые узнают М6Ф остатки, присоединенные к ферменту во время пострансляционного гликозилирования в аппарате Гольджи (АГ). После связывания с М6ФР фермент переносится из АГ в эндосомальный/ лизосомальный компартмент. В нем поддерживается кислая реакция среды, что приводит к отсоединению рецептора от фермента, который становиться функционально активным. Рецептор возвращается в АГ и вновь соединяется с другим ферментом или перемещается к цитоплазматической мембране. На поверхности мембраны он может захватить ферменты, которые избежали внутриклеточной «системы циркуляции» и были секретированы во внеклеточную среду. Присутствие М6ФР на поверхности клеточных мембран – одна из важнейших предпосылок для создания ФЗТ. М6ФР находящиеся на поверхности мембраны связывают экстраклеточный фермент и путем эндоцитоза переносят его в лизосому (рис. 22). Поэтому ферменты, введенные в кровеносное русло могут быть доставлены и функционировать внутри клетки.
Рис. 22. Перенос фермента в лизосомы. Адаптировано с разрешения Beck&Ries (2001). ERT – ферментная заместительная терапия, M6P – маннозо-6-фосфат, TGN – аппарат Гольджи и прилегающий эндолазматический ретикуллюм